Bolest skladištenja glikogena zbog GLUT2 deficijencije

Definicija

Fanconi-Bickel glikogenoza (FBG) je retka bolest skladištenja glikogena koju karakteriše hepatorenalna akumulacija glikogena, teška disfunkcija bubrežnih tubula i poremećen metabolizam glukoze i galaktoze.

Pretraga

Pun naziv

Bolest skladištenja glikogena zbog GLUT2 deficijencije

Kratki naziv

Sinonimi

GSD tip 11 Fanconi-Bickel bolest Bolest skladištenja glikogena tip XI GSD tip XI GSD zbog nedostatka GLUT2 Bickel-Fanconi glikogenoza Bolest skladištenja glikogena tip 11 Glikogenoza zbog nedostatka GLUT2

Orpha broj

2088

Kategorija

Podkategorija

Naziv na stranom jeziku

Prevalenca

Nepoznato

Nasleđivanje

Autozomno recesivno

Period početka bolesti

ICD 10

E74.0

OMIM

227810

UMLS

C3495427

GARD

2268

MEDDRA

NULL
Tekstualni opis
Tegobe se javljaju tokom prvih nekoliko meseci života sa zastojem u razvoju, poliurijom i rahitisom koji su povezani sa proksimalnim tubularnim gubicima. Retardacija rasta i hepatosplenomegalija dovodi do izbočenog trbuha u ranom detinjstvu. Pubertet je odgođen. Takođe je zabeležena generalizovana osteopenija koja dovodi do lomova tokom detinjstva, i osteoporoze kasnije u životu. Neki pacijenti takođe pokazuju nenormalnu distribuciju masti.
Etiologija
FBG je izazvan homozigotnim ili složenim heterozigotnim mutacijama u genu SLC2A2 (3q26.2-q27).
Prognoza
bolest_prognoza
Diferencijalna dijagnoza
Principijalna diferencijalna dijagnoza je bolest skladištenja glikogena tipa I, koja je uzrokovana nedostatkom glukoze-6-fosfataze (vidi ovaj termin).
Tretman
Lečenje FBG-a je simptomatsko oko kompenzacije bubrežnog sindroma zamenom vode i elektrolita. Dodaci vitamina D i fosfata su neophodni za sprečavanje hipofosfatemskog rahitisa. Pacijenti bi trebali da dobijaju dijetu za dijabetičare sa ograničenom galaktozom, dok bi fruktoza trebala biti glavni izvor ugljenohidrata.
Dijagnostičke metode
Na dijagnozu se može posumnjati na osnovu kliničkih manifestacija, radioloških nalaza koji otkrivaju rahitis i na osnovu karakterističnih rezultata laboratorijskih ispitivanja koja pokazuju disfunkciju proksimalnog bubrežnog tubula (masivna glukozurija, proteinurija, fosfaturija, hipofosfatemija, aminoacidurija i hiperuricemija). Međutim, nekoliko slučajeva FBG-a otkriveno je neonatalnim skriningom nivoa galaktoze. Dodatni laboratorijski nalazi uključuju hipoglikemiju u gladovanju, ketonuriju i hiperholesterolemiju. Povišena aktivnost biotinidaze u serumu takođe je pronađena u FBG pacijenata i nedavno je predložena kao dijagnostički marker ovog sindroma i drugih bolesti skladištenja glikogena. Analiza uzoraka biopsije otkriva steatozu jetre i akumulaciju glikogena u hepatocitima i proksimalnim ćelijama bubrežnih tubula. Dijagnoza se može potvrditi identifikacijom mutacije u genu SLC2A2.
Antenatalna dijagnoza
Prenatalna dijagnoza moguća je za porodice u kojima je SLC2A2 mutacija već identifikovana.
Epidemiologija
Prevalenca je nepoznata, ali do sada je u literaturi opisano manje od 200 slučajeva.
Genetsko savetovanje
FBG se prenosi kao autozomno recesivna osobina.
Terapija
Klinička istraživanja